Question

Difficulty: HardGenetik Hastalıklar

5 yaşında bir erkek çocuk, konuşma gecikmesi, hiperaktivite ve göz teması kuramama şikayetleri ile polikliniğe getiriliyor. Fizik muayenede çocuğun yaşıtlarına göre daha uzun bir yüz yapısına ve belirgin, büyük kulak kepçelerine sahip olduğu gözleniyor. Aile öyküsünde, annesinin 35 yaşında menopoz tanısı aldığı, anne tarafından dedesinin ise 60'lı yaşlarında başlayan el titremesi (tremor) ve denge kaybı (ataksi) nedeniyle takip edildiği öğreniliyor. Bu hastadaki klinik tablodan sorumlu olan temel moleküler mekanizma aşağıdakilerden hangisidir?

  1. A
    FMR1 geninin kodlayan bölgesinde CAG üçlü tekrar artışı sonucu toksik protein birikimi
  2. FMR1 geninin 5' çevrilmeyen bölgesindeki (UTR) CGG tekrarlarının 200'ün üzerine çıkması ve promotörün hipermetilasyonuAnswer
  3. C
    FMR1 mRNA seviyelerinde 2-8 kat artış ve buna bağlı nükleer inklüzyon oluşumu
  4. D
    Kromozom 15q11-q13 bölgesindeki babadan gelen alelde mikrodelesyon
  5. E
    Kromozom 9 ile 22 arasında gerçekleşen resiprokal translokasyon sonucu füzyon geni oluşumu

Answer

FMR1 geninin 5' çevrilmeyen bölgesindeki (UTR) CGG tekrarlarının 200'ün üzerine çıkması ve promotörün hipermetilasyonu
Hastanın kliniği (uzun yüz, büyük kulaklar, zihinsel gerilik) ve aile öyküsü (annede erken menopoz, dedede ataksi) Frajil X Sendromu tanısını koydurur. Bu hastalıkta, *FMR1* geninin 5' UTR bölgesindeki CGG üçlü tekrar sayısı 200'ün üzerine çıkar (Tam Mutasyon). Bu durum, bölgenin ve komşu CpG adacıklarının hipermetilasyonuna neden olarak genin transkripsiyonunu durdurur (gen susturulması) ve FMRP proteini üretilemez. FMRP yokluğu, sinaptik plastisiteyi bozarak zihinsel geriliğe yol açar.

Step-by-Step Solution

1
Klinik bulguları analiz et
5 yaş erkek çocuk, zihinsel gelişim geriliği (konuşma gecikmesi), otistik bulgular (göz teması yokluğu), dismorfik yüz (uzun yüz, büyük kulaklar) → Frajil X Sendromu şüphesi.
Bu fenotip erkek çocuklarda en sık görülen kalıtsal zihinsel engel nedeni olan Frajil X sendromu için tipiktir.
2
Aile öyküsünü değerlendir (Antisipasyon ve Taşıyıcılık)
Dede: Tremor/Ataksi (FXTAS - Premutasyon bulgusu). Anne: Erken menopoz/POY (FXPOI - Premutasyon bulgusu).
FMR1 genindeki tekrar sayısı nesiller boyu artış gösterir (Sherman paradoksu). Dede ve annede premutasyon (55-200 tekrar) klinik bulguları (toksisite) varken, çocukta tam mutasyon (>200 tekrar) bulguları vardır.
3
Moleküler mekanizmayı belirle
Çocukta 'Tam Mutasyon' mevcuttur. Bu durum CGG tekrarlarının >200 olması ve genin hipermetile edilerek susturulması (FMRP protein yokluğu) ile sonuçlanır.
Premutasyonda mekanizma 'mRNA toksisitesi' iken, tam mutasyonda mekanizma 'transkripsiyonel susturulma'dır.

Key Concept

Frajil X Sendromu Moleküler Patogenezi
Rate this question