Question

Difficulty: HardBüyüme Bozuklukları

Ağır boy kısalığı (4-4 SDS) ve dismorfik yüz bulguları nedeniyle değerlendirilen 44 yaşındaki erkek hastanın fizik muayenesinde; belirgin alın (frontal bossing), basık burun kökü, tiz ses tonu ve gövdesel yağlanma artışı saptanıyor. Öyküsünden doğum ağırlığının normal olduğu ancak doğum boyunun kısa olduğu öğreniliyor. Laboratuvar tetkiklerinde bazal ve uyarılmış Büyüme Hormonu (GH) düzeyleri çok yüksek (>50>50 ng/mL), IGF-1 ve IGFBP-3 düzeyleri ise yaşa göre çok düşük bulunuyor. Hastaya uygulanan 44 günlük ekzojen GH testine rağmen IGF-1 düzeylerinde artış saptanmıyor.

Bu hasta için en olası tanı aşağıdakilerden hangisidir?

  1. Büyüme hormonu reseptör defekti (Laron Sendromu)Answer
  2. B
    İzole Büyüme Hormonu eksikliği (Tip 1A)
  3. C
    Biyoaktif olmayan Büyüme Hormonu sendromu (Kowarski)
  4. D
    Primer IGF-1 reseptör direnci
  5. E
    Pitüiter sap kesisi sendromu

Answer

Büyüme hormonu reseptör defekti (Laron Sendromu)
Hastada saptanan klinik bulgular (frontal bossing, basık burun, tiz ses, mikropenis, obezite) ağır GH eksikliği fenotipini yansıtsa da, laboratuvarda GH düzeylerinin çok yüksek olması 'GH Direnci'ni düşündürür. GH reseptör defekti (Laron Sendromu) durumunda, vücut GH üretir ancak reseptör bozuk olduğu için karaciğerde IGF-1 sentezlenemez. Negatif feedback kalktığı için GH yükselir. Tanıdaki en kritik ayrım, dışarıdan verilen GH'a rağmen IGF-1 düzeylerinin artmamasıdır (IGF-1 jenerasyon testi negatifliği). Bu durum reseptörün çalışmadığını kanıtlar.

Step-by-Step Solution

1
Klinik tabloyu analiz et
Ağır boy kısalığı, tipik yüz görünümü (midfasiyal hipoplazi, frontal bossing), tiz ses ve obezite Laron sendromu fenotipidir.
Bu bulgular GH eksikliği veya GH etkisizliğinin klasik belirtileridir.
2
Laboratuvar verilerini (GH-IGF aksını) yorumla
GH yüksek, fakat IGF-1 ve IGFBP-3 düşük.
GH yüksekliğine rağmen IGF-1'in üretilememesi, sorunun hipofiz üretiminde değil, periferik yanıtta (reseptör düzeyinde) olduğunu gösterir (GH direnci).
3
Ayırıcı tanı testini değerlendir
Ekzojen GH testine yanıt yok.
Biyoaktif olmayan GH sendromunda reseptör sağlam olduğu için dışarıdan verilen GH'a yanıt alınır. Yanıt alınamaması reseptör defektini (Laron) kesinleştirir.

Key Concept

GH-IGF-1 aksının değerlendirilmesi ve Laron sendromunun tipik laboratuvar (Yüksek GH, Düşük IGF-1) ve klinik bulgularının tanınması.
Rate this question