Question

Difficulty: Very hardBöbrek Tümörleri ve Kistik Hastalıklar

3232 yaşında kadın hasta, sağ yan ağrısı şikayetiyle başvuruyor. Özgeçmişinde 2525 yaşında "uterin miyomlar" nedeniyle total histerektomi operasyonu geçirdiği öğreniliyor. Fizik muayenesinde gövde ve ekstremitelerde multipl, ağrılı, deri renginde papülonodüler lezyonlar saptanıyor (biyopsi: kutanöz leyomiyom). Yapılan batın tomografisinde sağ böbrekte 4 cm4\text{ cm} çaplı solid kitle izleniyor. Radikal nefrektomi materyalinde; papiller gelişim paterni gösteren, belirgin perinükleer halo ile çevrili, çok iri "vişne kırmızısı" eozinofilik nükleollere sahip hücrelerden oluşan agresif seyirli bir tümör saptanıyor. Bu hastadaki klinik tablo ve morfolojik bulgular dikkate alındığında, etiyopatogenezden sorumlu olan genetik defekt aşağıdakilerden hangisidir?

  1. Fumarat hidrataz (FHFH) gen mutasyonuAnswer
  2. B
    METMET proto-onkogen mutasyonu
  3. C
    VHLVHL gen inaktivasyonu
  4. D
    FLCNFLCN (follikülin) gen mutasyonu
  5. E
    TSC2TSC2 gen mutasyonu

Answer

Etiyopatogenezden sorumlu olan genetik defekt fumarat hidrataz (FHFH) gen mutasyonudur.
Verilen klinik tabloda genç yaşta uterin miyom nedeniyle operasyon, multipl kutanöz leyomiyomlar ve agresif böbrek tümörü birlikteliği tipik olarak Herediter Leyomiyomatozis ve Renal Hücreli Karsinom (HLRCC) sendromuna işaret eder. Bu sendromdan sorumlu olan genetik defekt, Krebs döngüsü enzimi olan fumarat hidratazı kodlayan FHFH geninde meydana gelen germ-line mutasyondur. Morfolojik olarak bu tümörlerde görülen belirgin perinükleer halo ile çevrili iri eozinofilik nükleoller, tanı koydurucu en önemli histopatolojik bulgudur.

Step-by-Step Solution

1
Klinik üçlünün tanımlanması
Herediter Leyomiyomatozis ve Renal Hücreli Karsinom (HLRCC) sendromu ön tanısı konur.
Genç yaşta multipl uterin miyom öyküsü, kutanöz piloleyomiyomlar ve eşlik eden renal kitle bu sendrom için karakteristiktir.
2
Morfolojik bulguların değerlendirilmesi
Tümörün FHFH eksikliği gösteren RCC (FH-deficient RCC) olduğu doğrulanır.
Vişne kırmızısı (cherry-red) belirgin eozinofilik nükleoller ve perinükleer halo, FHFH mutasyonlu tümörlerin patognomonik morfolojik özelliğidir.
3
Genetik korelasyon
Otozomal dominant geçişli FHFH mutasyonu ile ilişkilendirme yapılır.
FHFH geni Krebs döngüsünde görev alan fumarat hidrataz enzimini kodlar ve kaybı agresif neoplazilere yol açar.

Key Concept

Herediter Leyomiyomatozis ve Renal Hücreli Karsinom (HLRCC) sendromu ve FHFH gen mutasyonu ilişkisi.
Estimated Time:1m 30s
Rate this question