Question

Difficulty: Very hardCinsiyet Gelişim Bozuklukları

Dört haftalık bir bebek, dış genital yapıda belirsizlik saptanmamasına rağmen inguinal bölgelerde ele gelen kitleler nedeniyle değerlendiriliyor. Fizik muayenede dış genital yapının tamamen kız görünümünde olduğu, ancak her iki inguinal kanalda testis ile uyumlu kitlelerin palpe edildiği saptanıyor. Kan basıncı ölçümü 115/78mmHg115/78 mmHg (yaşına göre yüksek) olarak bulunan hastanın laboratuvar bulguları aşağıdadır:

ParametreSonuç
Karyotip46,XY46,XY
Sodyum (Na+Na^+)147mEq/L147 mEq/L
Potasyum (K+K^+)2.9mEq/L2.9 mEq/L
Plazma Renin AktivitesiDüşük
AldosteronDüşük
KortizolDüşük
1717-Hidroksiprogesteron (1717-OHP)Düşük
ProgesteronBelirgin Yüksek
TestosteronSaptanamayacak düzeyde düşük

Bu klinik ve laboratuvar bulguları ışığında, çocukta en olası tanı aşağıdakilerden hangisidir?

  1. 17α17\alpha-hidroksilaz eksikliğiAnswer
  2. B
    11β11\beta-hidroksilaz eksikliği
  3. C
    Tam androjen duyarsızlığı sendromu
  4. D
    2121-hidroksilaz eksikliği (Tuz kaybettiren form)
  5. E
    3β3\beta-hidroksisteroid dehidrogenaz eksikliği

Answer

Klinik ve laboratuvar verileri 17α17\alpha-hidroksilaz eksikliğini göstermektedir.
Doğru seçenek olan 17α17\alpha-hidroksilaz eksikliği, steroid sentez yolundaki 1717-karbonlu ara ürünlerin (17-OHP, Kortizol, Androjenler) üretimini engeller. Bu durum 46,XY46,XY bir bireyde androjen yokluğu nedeniyle tamamen dişi dış genital yapıya yol açar. Yolun mineralokortikoid kısmına kayma olması sonucunda biriken 1111-deoksikortikosteron (DOC), sodyum tutulumuna, potasyum atılımına ve hipertansiyona neden olur; bu da sorudaki tüm bulguları karşılar.

Step-by-Step Solution

1
Genetik cinsiyet ile fenotipik görünümün karşılaştırılması.
46,XY46,XY karyotipli bir bebekte tamamen kız dış genital yapısı, androjen sentezinin veya etkisinin ciddi şekilde bozulduğunu gösterir.
Androjenler (testosteron) yokluğunda dış genital yapı dişi yönde gelişir.
2
Elektrolit ve kan basıncı değerlerinin analizi.
Hipokalemi, yüksek kan basıncı ve düşük renin aktivitesi, bir mineralokortikoid fazlalığını işaret eder.
Blok nedeniyle progesteron birikir ve mineralokortikoid etkisi olan 1111-deoksikortikosteron (DOC) miktarı artar.
3
Spesifik enzim bloğunun steroid ara ürünleri üzerinden belirlenmesi.
Düşük 1717-OHP ve düşük kortizol, bloğun 17α17\alpha-hidroksilasyon basamağında olduğunu kanıtlar.
Eğer blok 11β11\beta veya 2121 basamağında olsaydı, 1717-OHP düzeyi yüksek olurdu.

Key Concept

17α17\alpha-Hidroksilaz eksikliği (CYP17A1), hem adrenal kortekste hem de gonadlarda steroid sentezini bozan, hipertansiyon ve hipokalemi ile seyreden nadir bir Konjenital Adrenal Hiperplazi formudur.
Rate this question